一例手術治療胸鎖關節周圍布魯氏桿菌化膿性感染病例病例分析
臨床資料
患者男性，59歲，發現右胸鎖關節處一腫物伴疼痛20d，就診于吉林大學第一醫院骨關節外科門診。體格檢查發現右胸鎖關節處可觸及大小(2CM×2.5CM)腫物，質韌、活動度不好、局部皮溫升高，行胸鎖關節CT平掃提示右側鎖骨胸骨端改變并周圍軟組織混雜密度影，炎性可能，不排除結核所致。門診未進行任何治療。1周后，患者癥狀無緩解，要求行胸鎖關節腫物穿刺活檢。病理診斷報告鏡下見粘液及炎性分泌物，局部見可疑類上皮樣細胞，考慮炎癥性病變，待除外特異性感染。患者自覺腫物逐漸增大，疼痛加劇并伴有發熱，影響正常活動，入院要求手術治療。
查體:患者病程中體溫有升高，最高體溫38.5℃，無明顯熱型，右側胸鎖關節處可觸及一軟組織腫物，大小(3CM×3CM)，皮膚未見疤痕及竇道、皮色正常，局部皮膚皮溫稍高，腫塊觸之質韌、活動度差，邊界較清楚，壓痛陽性。鎖骨及胸骨無叩擊痛、未見異常活動。
輔助檢查:胸鎖關節CT平掃(圖1)提示右側胸鎖關節形態不規整，右側鎖骨胸骨端及胸骨柄右側骨質內可見斑片狀低密度骨質破壞區，局部骨皮質變薄或欠連續，邊緣未見明顯骨質硬化，周圍軟組織影增厚，密度不均勻，邊界欠清，向前與右側胸大肌分界不清，向后略突向前縱隔血管前間隙。左側胸鎖關節間隙尚可，關節面尚光滑，關節面下骨質密度未見明顯增高。超敏C反應蛋白67.3mg/L，血沉91mm/h，D－二聚體477μg/L。血培養未見細菌生長，結核菌涂片未見抗酸桿菌，抗核抗體陰性。完善術前檢查后，胸鎖關節軟組織腫物切除術并取病理組織送檢。術中逐層切開皮膚及皮下組織，暴露腫物組織，見大量白色膿液溢出(圖2)，軟組織有膿腔分隔，充分清除膿液及壞死組織，手術切除取標本行病理檢查，留取膿液行細菌真菌培養。切口未縫合，放入醫用泡沫引流條，行封閉式負壓引流術(VSD)。
患者術后多次發熱，并且引流出膿性滲出物。術后病理報告提示送檢標本為纖維脂肪組織，伴脂肪壞死，內見大量急、慢性炎細胞浸潤，局部化膿；另見右胸鎖關節處腫物為退變的纖維軟骨組織。術后關節腔積液送細菌培養結果提示為布魯菌屬。追問病史，患者家飼養羊。血布魯桿菌凝集實驗及布魯桿菌實時熒光定量PCR(QRT-PCR)實驗結果均提示陰性。依據細菌培養結果可明確臨床診斷為:布氏桿菌感染引起的胸鎖關節周圍軟組織化膿性關節炎。給予多西環素(0.1g/次，B．i．d，靜脈滴注)及依替米星(100mg/次，B．i．d，靜脈滴注)聯合治療，切口處VSD裝置持續負壓吸引。術后第10天，切口無明顯引流液流出，遂于局麻下拔出VSD引流條，縫合皮膚切口。隔日換藥，切口無滲出紅腫。
討論
在本例患者的病程中，以胸鎖關節處逐漸增大的腫物、伴有疼痛及發熱為主要的臨床表現，病情進展迅速，抗核抗體陰性，結合CT檢查結果，可排除骨性關節炎、自身免疫性疾病、腫瘤性疾病及其他特異性累及胸鎖關節的疾病，如滑膜炎(synovitis)，痤瘡(acne)，膿皰病(pustulosis)、骨肥厚(hyperostosis)、骨髓炎(osteomyelitis)綜合征(即SAPHO綜合征)、鎖骨胸骨端無菌性壞死等。穿刺活檢提示炎癥性病變可能，且病程中發熱癥狀逐漸加重，C反應蛋白(CRP)明顯升高，提示感染可能性大，排除結核桿菌感染后，行手術治療，術中發現患處腫物為膿性，清創引流后，膿液培養提示布魯桿菌感染，因此明確診斷為布氏桿菌感染引起的胸鎖關節周圍軟組織化膿性關節炎。
布氏菌病是由布魯氏桿菌病感染引起的感染性及變態反應性疾病，羊、牛為我國的主要傳染源。主要以布氏桿菌直接接觸破潰皮膚、黏膜或攝入被污染的食物傳播為傳播途徑，人群普遍易感。布氏桿菌進入血液后，可在多部位如脾、肝、骨髓、關節等形成感染灶，且骨關節受累的概率高，約達10%～85%；受累關節以膝、肘、骶髂、髖等負重周圍大關節多見，極少累及胸鎖關節。在感染性疾病中，胸鎖關節化膿性關節炎僅占所有感染性關節炎的0.5%～1%，中較常見致病菌為金黃色葡萄球菌，其次分別為銅綠假單胞菌、布魯桿菌及大腸桿菌。文獻中少有布魯桿菌引起的胸鎖關節化膿性關節炎的報道。
對于本類疾病在診療過程中應注意以下情況，以防漏診誤診延誤病情。白細胞計數增多見于化膿性關節炎或病變合并感染。在排除自身免疫性疾病后，紅細胞沉降率(ESR)升高明顯有助于診斷結核病變，C反應蛋白升高明顯有助于診斷化膿性關節炎，此時應行血培養、穿刺液培養、結核桿菌斑點實驗、布氏桿菌凝集實驗等方法排除是否存在特異性感染。尤其當常規經驗性抗生素試驗治療卻無法緩解癥狀的患者，應嚴密篩查特異性感染的可能。
對于胸鎖關節化膿性關節炎的治療，由于病例報道較少，治療方式并未達成共識。而對于特異性感染的報道則更為罕見，目前已明確四環素類、利福霉素類藥物對布氏桿菌病有效，亦可使用喹諾酮類、磺胺類、氨基糖苷類及三代頭孢類藥物治療，在診斷后應及時應用藥物治療。參考文獻中報道的關于胸鎖關節化膿性炎癥的手術治療方式主要包括切開引流、局部清創、病灶刮除、整塊切除及擴大切除術，其中病灶刮除術較為常用。
對該病進行手術治療的目的在于:有效清除膿腫、增生的肉芽組織等病灶，緩解或解除關節處疼痛，改善局部血液循環，有效制止骨質進一步破壞，以便恢復關節功能。但同時也要遵循以藥物治療為基礎，手術治療為輔助的原則。多數學者認為僅有膿腫形成而沒有周圍組織損傷時可行單純清創術，當感染進一步加重合并骨髓炎、縱隔炎或病變復發時，則需切除術，但手術風險較大且對周圍組織損傷較重；而部分學者認為局部切開引流的預后要好于一期切除，且并發癥少。
在本病例中，由于術前無法明確診斷，且患者癥狀逐漸加重，試圖通過手術探查明確診斷并達到切除病灶患者癥狀的目的，而在術中探查發現膿腫并未侵及關節，術中并未完全暴露胸鎖關節及附近重要神經血管，行病灶清除、切口引流后對胸鎖關節的穩定性并無太大影響，且為盡早確診斷、及時藥物治療爭取了時間，血培養結果明確了臨床診斷，及時給予布氏桿菌病相應的藥物治療，對癥狀的控制起到了非常重要的作用。
而胸鎖關節病變切除后是否需要重建，目前仍尚存爭議。Robinson等認為刮除病變后應及時修復前關節囊，當韌帶及關節囊修復困難時可改用軟組織覆蓋殘端的方法增加穩定性。也有部分學者認為病變切除后不需要進行復雜的重建，即使術后重建的韌帶斷裂也很少引起關節不穩；還有部分學者認為切除術后應維持胸鎖關節的穩定。對于胸鎖關節化膿性感染或胸鎖關節周圍軟組織化膿性感染，筆者建議應早期診斷，并判斷嚴重程度，若無法診斷或采用保守治療不能控制病情發展，應及早行手術治療，清除局部膿液、炎癥壞死組織，此時局部清創、沖洗引流可有良好的療效，既可以防病變侵犯周圍的重要組織，術中對胸鎖關節穩定性的破壞減小，根據病變切除的范圍可適當重建，也可通過修復關節囊及韌帶或以軟組織覆蓋的方法增加殘端的穩定性，但過多的重建是沒有必要的。
本例患者通過手術方法明確診斷，并行病灶切除術，配合術后藥物治療，術后切口恢復良好，胸鎖關節穩定性良好。患者布氏桿菌凝集實驗及PCR定量陰性原因不明，可能是患者局部損傷感染引起關節周圍組織化膿性炎癥，早期并未引起全身感染，術后去除病灶并行藥物治療后布氏桿菌抗體未達到產生時間，布氏桿菌數量也較少引起，但由于未復查布氏桿菌凝集實驗及PCR定量，不排除存在實驗誤差的可能。對于布氏桿菌引起胸鎖關節周圍組織化膿性感染，由于報道的病例數較少，具體治療方案還應進行深入探究，可以肯定的是，對于局部癥狀較重及早期難以診治的患者，早期行手術治療清創引流對于輔助診斷及治療預后都有很大的幫助，并對于防止骨質破壞及胸鎖關節術后穩定性差都有一定的幫助。