患者，男，43歲，以“發現左陰囊外側腫物3個月”為主訴入院。
專科查體：雙側陰囊明顯增大，左側陰囊外側可見菜花狀腫物，大小約175px×125px，表面潰爛，呈火山口狀，并有較多膿性及血性分泌物。包皮系帶處、陰莖根部皮膚處3處雞冠狀腫物，大小約1.0cm×1.5cm。右側陰囊皮膚可見多處疣狀贅生物（圖1）。雙側腹股溝區淋巴結可疑腫大。膀胱區無隆起，無壓痛。門診陰囊腫物活檢病理診斷示：中分化鱗狀細胞癌。
入院血常規示：白細胞7.6×109/L，嗜中性粒細胞5.45×109/L，血紅蛋白44g/L，血小板56×109/L；全身骨掃描未見骨轉移征象；骨穿結果：血象、髓象提示缺鐵性貧血；中上腹CT平掃+增強示：①、肝硬化、脾大，肝左葉小囊腫；②、雙腎多發囊腫；胸部CT平掃+增強示：胸部未見異常；盆腔MRI平掃+增強示：①、左陰囊鱗癌累及睪丸并雙側腹股溝淋巴結腫大，②、右睪丸上方囊性腫物。
入院后再次多點活檢取病理，病理回報示：包皮系帶處贅生物淺表粘膜慢性炎癥，部分鱗狀上皮輕度不典型增生；陰囊皮膚贅生物粘膜慢性炎癥，部分區域鱗狀上皮乳頭狀樣生長，部分鱗狀上皮輕度不典型增生，可見不典型挖空細胞，考慮尖銳濕疣；陰莖根部贅生物粘膜慢性炎癥，部分區域鱗狀上皮乳頭狀瘤樣生長，部分鱗狀上皮輕度不典型增生，并見不典型挖空細胞（圖2），考慮為尖銳濕疣。
完善術前準備，輸注濃縮紅細胞及單采血小板糾正貧血及低血小板血癥，分泌物培養為表皮葡萄球菌生長，予靜脈點滴抗生素治療。于2011年10月28日行“左側陰囊腫瘤廣泛切除術+左側睪丸切除術+左側陰囊整形術+右側陰莖、陰囊疣狀物燒灼切除術+雙側腹股溝淋巴結活檢術”，術后病理示：（左側陰囊）尖銳濕疣惡變——疣狀癌（圖3），大小約275px×225px，癌浸潤至皮下組織，未見累及基底部及側切緣，周圍皮膚見多灶尖銳濕疣病變散在；（陰囊皮膚尖銳濕疣+陰囊小腫物+右側陰囊皮膚病灶）尖銳濕疣，鱗狀上皮輕-中度不典型增生，局灶重度不典型增生，累及毛囊；（左腹股溝淋巴結）淋巴結0/4反應性增生；（右腹股溝淋巴結）淋巴結0/2反應性增生。術后患者恢復好（圖4）。術后隨訪3年，未發現疣狀癌復發及遠處轉移，患者一般狀況良好。
討論
Buschke- Lowenstein（BL）瘤是生長在外陰、肛周的一種巨大贅疣，是巨大尖銳濕疣和疣狀癌的統稱，兩者臨床表現相似。疣狀癌是一種特殊類型高分化的鱗狀上皮細胞癌，局部侵襲性生長，但組織學為低度惡性表現，臨床較為少見。此類患者因活檢時取材不夠或病理醫生認識不足，易造成誤診。
BL瘤的概念于1925年由Buschke-Lowenstein提出，此瘤好發于肛門生殖器部位，具有疣體大、疣體表面易壞死合并感染、易復發、可惡變等特點。BL瘤中有一部分為疣狀癌，可發生于生殖黏膜表面，包括外陰、陰道、陰莖，也可發生于肛周區域、直腸和膀胱，但仍以陰莖最多見。此例患者發生于左側陰囊，術后病理結果示疣狀癌，屬臨床少見病例。
BL瘤的病因尚未有定論，病毒HPV是否為該腫瘤的主要危險因素仍存在爭議，一些文獻報道認為疣狀癌與HPV感染無相關性。而Guimaraes等報道大多數疣狀癌與高危險的HPV-16感染有關。Gross等報道相比較巨大尖銳濕疣，高危險的病毒HPV更多見于疣狀癌。筆者目前也贊同BL瘤的發生與感染HPV有關，但是，至于是感染何種類型HPV，目前臨床尚缺乏足夠的病例數，需進一步的HPV分型研究加以證實。
術前活檢對于疣狀癌的確診較為重要。由于腫瘤較大，活檢取材時未能取到腫瘤深部組織，及缺乏多點取材，往往容易造成誤診。本病例術前2次活檢結果分別提示為鱗狀細胞癌及尖銳濕疣。周宏等回顧分析9例陰莖疣狀癌患者的診治資料，瘤體病現活檢6例誤診。陳超豪等在10例此類患者中僅有6例1次活檢確診，余4例初次活檢結論為“鱗狀上皮不典型增生”、“乳頭瘤樣增生伴角化過度”，經多次活檢或術中冰凍檢查后確診。
疣狀癌生長方式以局部侵襲性生長為主，一般無淋巴結轉移。王振林等曾報道4例陰莖疣狀癌表現為局部侵襲性生長，很少有淋巴結或遠處轉移者。治療方法采用陰莖頭切除或陰莖部分切除術，患者預后較好。但臨床上腹股溝淋巴結腫大較常見，可能與腫瘤伴有細菌感染有關。本病例術前發現腹股溝區淋巴結腫大，但術后病理證實為反應性增生。因此手術方式以局部或局部擴大切除為主，不主張預防性區域淋巴結清掃。
BL瘤有多種治療策略，但由于病例數稀少，多在病例報告中描述，缺乏對照研究。因為疣狀癌為高分化、低侵襲性的鱗狀細胞癌，所以局部擴大切除病變及邊緣活檢是目前最佳的治療方式。相關文獻報道，手術治療的復發率約為50%，而總體復發率（包括手術、局部治療、放化療）的復發率為67%。對于無法完全切除病變的患者可選擇聯合化療或放療，有部分文獻報道應用5-氟尿嘧啶聯合絲裂霉素或5-氟尿嘧啶聯合順鉑的放化療方案取得較好療效。
此例患者因術前MRI提示左側睪丸受腫瘤累及，同時擴大切除丟失了大部分的左側陰囊皮膚，為行陰囊整形術，術中同時切除左側睪丸。因此，陰囊BL瘤患者是否保留患側睪丸需根據腫瘤的大小、浸潤程度以及切除腫瘤后的整形需要而定。
綜上所述，BL瘤中的疣狀癌是一種高分化、低侵襲性的特殊類型鱗癌，局部擴大切除手術較為安全且能最大限度保存殘留組織功能，一般無需行預防性區域性淋巴結清掃，術后效果良好。目前關于疣狀癌尚缺乏大宗病例分析或多中心研究來了解疾病的診斷治療及預后情況。