唾液腺結石是腺體或導管內發生鈣化團塊引起的一系列病變，約87%發生于下頜下腺，且多發于下頜下腺導管。多數下頜下腺結石病例為單發結石，多發結石者約占15%～20%。下頜下腺結石好發年齡在30～60歲。
結石位于腺體外導管者占60%～70%，位于腺門或腺內導管者占30%～40%。已有研究報道的下頜下腺導管結石最多有11枚，本病例報道1例罕見的下頜下腺導管結石患者，其結石數目多達32枚，結石位于下頜下腺導管畸形處，現報道如下。
1.病例資料
1.1 一般資料
患者，女，49歲，因“無意中發現左側口底區腫物2周”就診。自訴2周前于當地醫院拍牙科X線片時無意中發現左側口底區腫物，無不適。否認創傷及左側下頜下區口底腫脹病史。現為進一步治療來寧夏醫科大學總醫院就診。
1.2 臨床檢查
患者雙側面部輪廓基本對稱，雙側下頜下區未見腫脹（圖1a）；口內：開口度，開口型正常，36～37口底區黏膜較對側稍隆起（圖1b箭頭所示），表面黏膜顏色及溫度正常，可觸及一大小約1.5 cm ×1.0 cm 腫物，壓痛（-），質硬，界清，其內可觸及多個大小不等、可活動的硬結性腫塊，并可聞及腫塊間摩擦音，似“沙包”樣感覺，雙合診檢查雙側下頜下腺質軟，導管口分泌正常；雙側下頜下區及頸部未觸及明顯腫大淋巴結。
1.3 輔助檢查及診斷
錐形束CT（cone beam CT，CBCT）檢查發現35～37口底區多個大小不等高密度團塊影，大小約1.5 cm×1.0 cm（圖1c～e）。B超檢查示：雙側下頜下腺大小形態正常，包膜完整，腺體回聲均勻，未見占位病變。血常規、生化、凝血和胸片、心電圖等檢查結果均正常。術前診斷：左側口底腫物。根據患者的查體和影像學檢查考慮該腫物為導管結石可能性大。
圖1 患者術前照片及CBCT圖像
2.結果
本院對患者全麻下行“左側口底腫物探查術”。術中自腫物黏膜表面做一長約5.0 cm切口，切開黏膜及黏膜下層，分離提起舌下腺內側緣（圖2a），見腫物位于舌下腺深面；分離周圍組織將腫物完整暴露，提起腫物，見腫物有蒂樣結構位于舌神經深面；繼續向深面分離，見其與下頜下腺相連，故該蒂樣結構為下頜下腺導管，導管基部見分支導管樣結構2支（直徑約2 mm）與舌下腺導管匯合開口于舌下肉阜（圖2b～d）；因該腫物較大，且導管基部較短，無法將下頜下腺導管異位開口，與患者家屬溝通并征得同意后口外切口切除下頜下腺并腫物（圖2c～e），因術中為了充分暴露腫物并尋找下頜下腺導管而損傷舌下腺導管及腺體，為避免后期形成舌下腺囊腫，與患者家屬溝通并征得同意后一并摘除左側舌下腺（圖2d～f）。
術后病理檢查提示：（左側下頜下）涎腺組織導管擴張并導管上皮增生，可見導管結石，導管周圍大量淋巴細胞增生（圖2g）。術后1月隨訪，患者無明顯不適主訴，口內外切口愈合良好（圖2h）。
圖2 手術過程及術后情況
3.討論
一般認為下頜下腺之所以好發結石，是因為下頜下腺位于導管開口以下，涎液逆重力方向排泄；導管系統粗大、彎曲，異物易于進入導管；下頜下腺分泌的涎液粘稠，鈣磷等礦物質濃度高，易沉淀發生結石。多數的下頜下腺結石病例臨床表現有明確的阻塞癥狀，并與進食關系密切。本病例中患者無左側口底腫脹史，并且腫物位于口底肌以上，查體可觸及，位置較表淺，術前需與口底血管畸形產生的靜脈石相鑒別。根據體位實驗、腫物表面覆蓋黏膜的顏色、核磁增強檢查和下頜下腺導管走形方向可以與之有效鑒別。本病例中腫物所在表面黏膜顏色正常，未呈藍色，體位實驗陰性，并且高密度團塊影位于下頜下腺導管走行區域，所以考慮結石可能性大。
術中探查腫物位于舌下腺深面，完整暴露腫物發現其為一盲袋結構，包膜完整，其有蒂位于舌神經深面與下頜下腺相連，考慮該蒂樣結構為下頜下腺主導管，導管基部見分支導管樣結構2 支（直徑約2 mm）與正常下頜下腺導管走形相一致并與舌下腺導管匯合開口于口底，使得下頜下腺分泌的大量唾液經分支導管排入口內，所以患者左側下頜下腺無腫脹癥狀；由于大量唾液經主導管流至盲袋內，唾液流速減慢，積聚于該盲袋內，造成大量鈣鹽沉積，易形成多發結石，所以本病例結石數目多達32枚；同時由于導管通暢，大量唾液具有沖刷作用，使得結石表面光滑且大小不等。
口腔頜面部畸形多見于動靜脈畸形，發生于唾液腺導管的畸形多以腮腺導管為主，發生于下頜下腺導管的畸形非常少見，國內外文獻對此類病例鮮有報道。Prosdocimo等曾報道1例先天性下頜下腺導管囊性擴張的病例，表現為口底區囊腫樣變。一般認為下頜下腺導管囊性擴張是因為結石造成下頜下腺唾液分泌受阻，但薛傳鵬等曾報道了4例下頜下腺導管囊性擴張誤診為舌下腺囊腫的病例，并不是由結石造成，作者推測也有可能是導管先天解剖變異引起。
因此，由于下頜下腺導管畸形臨床少見，術前需要對患者病史進行詳細了解，根據患者的病史、查體、輔助檢查，對患者病情以及手術方案進行充分的預估。通常下頜下腺結石的治療方法有：口內下頜下腺導管切開取石，下頜下腺結石并腺體切除，也有利用唾液腺內鏡下經口摘除下頜下腺結石的報道，只是該方法適用于直徑較小的結石。體外沖擊波碎石術和唾液腺內鏡下導管內激光碎石術，適用于唾液腺內鏡下無法取出的大結石，這些方法取得了一定效果，但尚待積累更多經驗。本文報道的病例臨床上少見，是下頜下腺導管畸形所致的多發結石。
病例總結：①由于畸形的下頜下腺主導管管徑粗大，分支導管位于導管基部且分支導管管徑細小，若結扎主導管保留下頜下腺，術后易引起結扎處盲端膨大及涎液潴留更易形成結石并腺體炎癥可能，所以該類病例不建議保留下頜下腺；②本病例術中探查時為了充分暴露腫物并尋找下頜下腺導管而損傷舌下腺導管及腺體，為避免后期形成舌下腺囊腫，與患者家屬溝通并征得同意后一并摘除左側舌下腺，所以該類病例口內切口盡量避免損傷舌下腺，口內切口以探查下頜下腺畸形導管及結石為主，行口外切口切除下頜下腺及畸形導管和結石。