根治性頸淋巴清掃術是治療中晚期頭頸部腫瘤患者的常規手術方式，然而，由于該手術方式會切除大量頸部結構，因此有較多的近期及遠期并發癥。其中胸鎖關節相關的并發癥是一種較為少見的遠期并發癥，發生率為0.4%~0.5%，很容易被口腔頜面外科醫師所忽視，因而導致誤診。本文報告1例口底癌患者，在原發灶擴大切除同期進行了雙側根治性頸淋巴清掃術，術后鎖骨骨折而誤診為頸部轉移，分析其病案資料并進行文獻回顧。
1. 病例報告
患者男性，67歲，2014年4月因“口底癌術后2年，發現鎖骨上窩包塊2 d”到四川大學華西口腔醫院入院。2年前，患者因“口底鱗狀細胞癌（T4N-1M0）”于本院行“口底鱗狀細胞癌擴大切除術+雙側下頜骨水平邊緣切除術+雙側根治性頸淋巴清掃術+右血管化背闊肌肌皮瓣游離修復術+微血管吻合術+氣管切開術”，術后病理結果示：口底鱗狀細胞癌（Ⅱ級），左頜下淋巴結查見轉移性鱗狀細胞癌，左頸深上、中、下送檢淋巴結均未見癌，頦下、右頜下、右頜下頸深上、中、下送檢淋巴結均未見癌；出院后于當地醫院行放療25次，總劑量60 cGy。之后規律復查，傷口愈合良好，頜面部及頸部未捫及明顯包塊；雙側存在肩綜合征，雙側上肢上抬困難。2 d前至本院復查時發現左側鎖骨上窩包塊，門診以“口底鱗狀細胞癌術后左頸部轉移”收治入院。
入院專科查體：患者面形基本對稱，張口輕度受限，開口型正常；雙側頸部見頸淋巴清掃術后常規類矩形切口愈合瘢痕，頸部正中見氣管切開術后愈合瘢痕；左側鎖骨上窩近鎖骨頭可捫及一大小約3 cm×3 cm的包塊，質硬，邊界不清，無動度，觸壓無明顯疼痛，右側頸部未捫及明顯腫大淋巴結（圖1A、B）。入院診斷考慮“口底鱗狀細胞癌術后左頸部復發”，擬行化療及姑息性治療。入院后進一步檢查，頸部CT示，左側鎖骨骨折，骨質未見明顯破壞，周圍軟組織腫脹明顯；雙側胸鎖關節增生肥大（圖1C、D）；針吸活檢提示，左鎖骨上窩可見大量炎性細胞。進一步追問病史，患者述1周前坐摩托車時從車上摔下，后自覺左上肢上抬困難程度稍加重，余無明顯自覺癥狀，綜合以上病情，考慮“雙側頸淋巴清掃術后左鎖骨骨折”，建議患者轉診骨科進行進一步治療。
圖1 患者的臨床表現及影像學診斷。A、B：正側面觀，左側鎖骨上窩近鎖骨頭可見一大小約3 cm×3 cm的隆起包塊（箭頭示）；C、D：頸部CT，可見左側鎖骨骨折（箭頭示），骨質未見明顯破壞。
2. 討論
根治性頸淋巴清掃術是口腔頜面外科常見手術，適用于頸部有明確轉移的口腔癌患者。傳統的根治性頸淋巴清掃術需切除胸鎖乳突肌、副神經、肩胛舌骨肌等結構，以確保淋巴組織能夠得到完整的清掃；胸鎖乳突肌的切除導致鎖骨受力不平衡，因此容易出現胸鎖關節增生肥大，同時鎖骨容易存在應力集中區域，導致鎖骨變得極為脆弱，在外力作用下甚至無外力情況下容易出現骨折。骨轉移是非外傷性骨折的常見因素。
本例患者經歷了雙側根治性頸淋巴清掃術，術中胸鎖乳突肌被切斷，術后2年CT顯示雙側胸鎖關節均增生肥大；然而一般的骨折應具有的典型臨床表現，比如疼痛、局部腫脹變形、活動障礙等，此患者并無明顯反應，而只是表現為輕微的左上肢活動困難。頸淋巴清掃術、放療、化療是頭頸癌頸淋巴轉移患者通常的治療方案，根據不同的病情術中可能切除胸鎖乳突肌、肩胛舌骨肌、副神經、頸靜脈、鎖骨上神經等結構，并發癥包括出血、疼痛、術區麻木、氣胸、乳糜瘺、面部水腫等，胸鎖關節相關的并發癥是一種少見的晚期并發癥。鎖骨呈“S”形，為胸、肩部骨骼肌提供附著點，協調肩關節和胸部運動。鎖骨通過喙鎖韌帶將斜方肌的支撐力傳遞給肩胛骨，對血管和臂叢起到骨性保護作用。
隨著年齡的變化，關節壓力更大，關節炎的發病率上升。胸鎖關節病變因性質不同，其誘發因素有很大差別，有些尚不明確。不穩定損傷、骨性關節炎、感染、風濕性疾病等均可導致胸鎖關節病變。其癥狀多表現為鎖骨或胸鎖關節近端腫脹，可能伴隨脫位、感染、壞死，可繼發鎖骨骨折。鎖骨骨折也可能會導致鎖骨附近血管結構損傷。肩綜合征是根治性頸淋巴清掃術后常見的并發癥，發生率約為20%。其主要由術中切斷副神經所致，多表現為聳肩無力、手臂外展受限、上舉困難等。本例患者術后存在肩綜合征，摔倒后上臂不適程度增加，未引起自身重視；且由于術中副神經、頸部皮神經、鎖骨上神經等均被切斷，頸部感覺麻木，遂無一般骨折后的疼痛感。根治性頸淋巴清掃術后胸鎖關節增大是一個少見的并發癥，發病機制尚不明確。
有學者認為頸淋巴清掃術后胸鎖關節增大與術中切除或損傷副神經、鎖骨上神經、頸叢深支、胸鎖乳突肌有關。胸鎖關節的穩定性受到影響，胸鎖關節受力的生物力學發生改變，在反復刺激下胸鎖關節腔內分泌增多，周圍軟組織增生，關節可能發生脫位或半脫位。影像學診斷方面，三維重建CT與向下傾斜20°的后前位X線片均能提供可靠的依據。McArdle等通過研究發現，根治性頸淋巴清掃術后的患者均出現了不同程度的胸鎖關節增大，而功能性頸淋巴結清掃術后的患者未發現明顯的關節變化，認為術后胸鎖關節的增大主要是由切除副神經及頸叢C3、C4分支所造成的。
本病例中患者頸清掃術后雙側胸鎖關節均有增生情況，骨折后形態變化不明顯，患者自身并未察覺。Kanda等報道了6例口、咽鱗狀細胞癌頸部術后鎖骨骨折的病例，表現為鎖骨近端骨折，骨折處包塊形成，其中2例還伴有胸鎖關節處骨折，6例均行放射檢查排除了鱗狀細胞癌轉移可能；4例接受了改良式頸淋巴清掃術，2例接受了選擇性頸淋巴清掃術；6例均保留了副神經和頸靜脈，而鎖骨上神經常規切斷；5例接受了放療，1例未接受放療。
Tomonori認為病史和影像學檢查是診斷該疾病的重要依據，以排除腫瘤轉移及炎癥；骨折的發生與術中切斷鎖骨上神經相關，放療也是重要的促進因素。Koh等報道了3例口、咽鱗狀細胞癌患者，均接受了原發灶擴大切除、頸淋巴清掃術及放療，同時行同側胸大肌皮瓣修復；3例患者分別于術后35、12、13個月發生術側鎖骨骨折，臨床表現分別為瘤樣病變、鎖骨骨質吸收及線性骨折。Koh認為頸淋巴清掃術、放療是鎖骨骨折的主要發生因素，同時胸大肌皮瓣修復術中鎖骨骨膜可能受損，血流動力學改變，肌肉牽拉平衡被破壞，術后放療進一步影響鎖骨血供，綜合考慮認為胸大肌皮瓣修復術在鎖骨骨折過程中也具有作用。
Vu等報告了1例59歲男性聲門癌患者，術前接受了兩周期的卡鉑/紫杉醇新輔助化療，無明顯效果，后行全喉切除術、雙側頸淋巴清掃術、氣管食管穿刺術和甲狀腺次全切除術。術后計劃行卡鉑/紫杉醇化療及放療。術后2個月，患者左側胸鎖關節出現發熱、紅斑和疼痛，高度懷疑腫瘤復發；行病理檢查，顯示未見癌；CT顯示左側胸鎖關節有侵蝕性破壞現象，腔內積液和包膜水腫；結合積液細菌鑒定及培養結果，確診為A鏈球菌感染左側胸鎖關節骨髓炎。
Vu等認為胸鎖關節骨髓炎的危險因素包括患者因素、手術因素和術后因素。術中污染是最常見的危險因素，其次是全身疾病和放療，營養不良也是危險因素之一。胸鎖關節骨髓炎可在治療后5年發生，診斷時應加以鑒別；結合病理檢查、血液和關節積液培養以及影像學檢查，可以與惡性腫瘤復發相鑒別，及時手術清創及抗炎治療是必要的。Shodo等報告了1例71歲男性，因“右舌癌及喉部腫瘤，伴右側聲帶麻痹”轉診入院，直接喉鏡下行右舌部分切除術和喉部腫瘤活檢術，病理檢查示右舌鱗狀細胞癌、喉軟骨瘤；2個月后，行右側改良根治性頸清掃術，保留副神經、胸鎖乳突肌和頸內靜脈。術后行肩關節康復治療，病理檢查示2個淋巴結轉移，術后行放療，總劑量66 Gy。放療4周后，患者因發熱、右胸前腫脹緊急入院，體格檢查示：胸骨鎖骨關節紅腫、壓痛，斜方肌萎縮，右肩下垂，右上肢抬高困難；CT示鎖骨內側骨折，胸大肌腫脹伴異常鈣化影。綜合診斷為鎖骨骨折伴骨髓炎及胸大肌膿腫。
Shodo認為鎖骨應力性骨折與頸清掃術后頸后斜方肌萎縮有關，與術中副神經結構、功能是否保留無關，放療、感染也是危險因素；骨髓炎、膿腫形成使病情更加復雜，需要手術治療，并長期使用抗生素。根治性頸淋巴清掃術后鎖骨骨折是由多種原因綜合導致的遠期并發癥，其主要原因及預防尚需進一步研究，正確認識并診斷該疾病對患者后續治療至關重要，應引起臨床醫師的重視。