放線菌病由放線菌感染引起的一種無痛性、慢性進展 性疾病，主要引起慢性肉芽腫或化膿性感染［1］ 。因放線菌 病臨床表現缺乏特異性，疾病呈惡性腫瘤樣的侵襲性及感 染性疾病樣的強烈炎性反應，通常不能明確診斷情況下盲 目手術并擴大手術范圍，給患者造成不必要的損傷并影響 患者的預后。本文報道1例放線菌病合并巨大子宮肌瘤病 例，希望通過此病例的臨床診治過程提高臨床醫師對于放 線菌病的認識。
1 病歷摘要
患者 48 歲，主因“下腹痛 1 年發現下腹部腫物伴增大 半年”于2018-11-30入院。患者平素月經規律，月經色、量 均正常，無痛經史，吉妮環避孕20年。患者1年前無誘因 出現間斷性下腹部隱痛，月經期稍加重。半年前自捫及下 腹部腫物大小約 7cm×7cm，腫物逐漸增大達平臍水平，并 于臍下1指局部觸及一大小約3cm×2cm結節，局部紅腫，伴 全身乏力，偶有腹脹，無發熱及月經改變。近1年來患者未 予重視病情發展，亦未診治。1個月前臍下結節表面皮膚 破潰伴淡黃色膿性滲出，患者仍未予重視及診治，于家中 自行應用碘伏和乙醇消毒破潰面。破潰滲出面未見好轉 并逐漸增大，局部紅腫，無明顯疼痛和出血，為求診治于 2018-11-30 就診于筆者所在醫院門診。查體：下腹部隆 起，腹部腫物上界達臍平，邊界欠清、質硬、表面光滑，壓痛 陽性。臍下可見6.5cm×3cm皮膚破潰，左下腹可見4.5cm× 5.5cm皮膚破潰，均呈肉芽腫樣，周圍組織紅腫，按壓腫物， 臍部有淡血性液體流出。門診以“腹腔腫物”收入院。 患者自發病以來精神睡眠飲食均良好，無發熱畏寒， 無惡心嘔吐，大小便正常，體重下降約5kg。否認肝炎史、 瘧疾史、結核史，無高血壓病史、糖尿病史，否認過敏史，否 認手術史、外傷史及輸血史。 入院查體：下腹部隆起，可及大小約16cm×12cm腫物， 質硬，邊界不清，表面光滑，輕壓痛，局部皮膚紅腫，臍下可 見直徑約 6.5cm 皮膚破潰，左下腹可見直徑約 5cm 皮膚破 潰，破口處均可見肉芽組織向外突出，按壓腫物臍部有淡 血性滲出（見圖1）。腹部無反跳痛及肌緊張，肝脾肋下未 觸及，雙腎區無壓痛及叩擊痛。移動性濁音陰性，腸鳴音 正常存在，無振水音。婦科檢查：外陰已婚型，陰道暢，其內 可見大量泡沫狀黃色分泌物，有異味，宮頸常大，表面光滑， 宮頸口可見節育器尾絲，雙合診及三合診由于腫物遮擋均 未行。 輔助檢查：血常規：血紅蛋白 84g/L。D-二聚體： 2.74mg/L。腫瘤標志物：血清癌胚抗原（CEA）、甲胎蛋白 （AFP）、糖類抗原 153（CA153）、糖類抗原 125（CA125）、糖 類抗原199（CA199）和糖類抗原724（CA724）均未見異常。 免疫系列：補體C4：0.16g/L，免疫球蛋白A：38.5mg/L，免疫 球蛋白G：223mg/L，免疫球蛋白M：19.2mg/L，高于正常；補 體 C3：0.95g/L，免疫球蛋白 E：0.023U/L，均正常。病毒系 列：風疹病毒、巨細胞病毒、單純皰疹病毒、皰疹病毒（EB）、 腺病毒、呼吸道合胞病毒、柯薩奇病毒、肺炎衣原體、肺炎 支原體抗體均呈陰性。余實驗室檢查均未見異常。陰道 分泌物：沙眼衣原體（-），解脲支原體（+），人型支原體（+）， 真菌及厭氧菌培養均呈陰性。婦科彩超提示：宮腔內可見 范圍約 13.50cm×9.14cm×6.65cm 不均勻中強回聲，周圍可 見低無回聲區，中強回聲可見血流信號。腹壁肉芽腫深側 可見大小約 3.32cm×3.24cm 的低回聲，似與皮膚表面相延 續，可見豐富血流信號。子宮周圍可見低回聲，較厚處厚 約 2.28cm，該處低回聲區與肉芽腫深側低回聲似相通，交 通處寬約0.81cm，可見血流信號。盆腹腔MRI（見圖2）：宮腔內可見不規則腫塊，其內可見多發血管影，大小約 9.5cm×6.2cm×14.7cm。增強掃描：病灶呈不均勻強化。子 宮肌層回聲不均。盆腔內可見滲出性改變，左側盆壁可見 條形竇道與盆腔相通，局部與子宮左側壁分界不清。結合 患者病史和輔助檢查，考慮腹壁肉芽腫組織來源于宮腔內 占位性病變，并突破宮壁及腹壁在腹壁外形成肉芽腫組 織，且不能除外惡性病變。 治療經過：入院后即行腹壁潰瘍肉芽組織活檢術，活 檢病理回報（病理號：201808735）：（下腹部腫物潰瘍肉芽 腫）皮膚組織，潰瘍形成，炎性肉芽組織增生。免疫組化結果： CD3（T細胞+）、CD20（B細胞+）、CD138（漿細胞+）、κ∶λ=1∶1、 CD34（血管+）、Ki-67指數10%。入院給予五水頭孢唑啉鈉 2.0g，2次/d，共3d靜脈滴注（靜滴）預防感染，后依陰道分泌 物支原體陽性，藥敏實驗對強力霉素、莫西沙星以及左氧 氟沙星敏感，更換鹽酸左氧氟沙星注射液 0.2g，2 次/d，共 15d靜滴抗炎治療。組織多學科會診后于2018-12-11先行 雙側子宮動脈介入栓塞術，后行超聲引導下宮腔及盆腔組 織穿刺術。穿刺過程發現宮壁組織質硬，穿出糟脆宮腔內 組織、盆腔內組織分別送病理檢查、抗酸菌染色及結核菌 培養。抗酸菌染色和抗酸菌培養均呈陰性。穿刺病理：考 慮肌纖維母細胞性腫瘤或平滑肌源性腫瘤。病理形態及 免疫組化標記不典型，建議上級醫院會診。遂于天津某三 級醫院會診病理切片：（下腹部腫物）皮下炎性肉芽組織增 生。宮腔組織、盆腔組織送檢為大量膠原纖維組織，少量 平滑肌組織，少量脂肪組織伴局部炎細胞浸潤。 各項檢查檢驗均不能除外惡性病變可能，有手術探查 指征，無絕對手術禁忌，于2018-12-26行剖腹探查術。患 者術前腹壁破潰面較入院時明顯減小，且腹壁紅腫明顯減 輕。術中見腹直肌質硬，呈木頭樣腫塊，與前鞘及后鞘致 密粘連難以分開。打開腹膜后見盆腹腔巨大腫物達臍平， 表面與小腸腸管、橫結腸系膜、前腹壁、側腹壁致密粘連， 松解粘連后暴露巨大腫物為增大的子宮。松解粘連過程 中前腹壁腫物包涵腹膜、肌肉層有糟脆樣組織溢出，送冰 凍病理宮腔內腫物為平滑肌瘤伴梗死。子宮外膜增厚纖 維化伴炎性反應。腹壁腫物考慮腹壁炎性病變。盆腔腫 物考慮炎性組織。因術中冰凍病理仍未提示有惡性成分， 故之后僅行全子宮切除術+盆腹腔病灶切除術，未擴大手 術范圍（術中及術后標本見圖3）。術中切除標本送常規病 理檢查，部分病理經冷藏后送基因測序檢查。術后應用哌 拉西林鈉他唑巴坦鈉4.5g，3次/d和甲硝唑0.915g，1次/d聯 合預防感染治療。
圖2 MRI顯示宮腔內巨大腫物與腹壁全層相通
a.術中切除的“木頭”樣腹直肌；b.巨大子宮，宮頸口處見節育器尾絲；c.切開見巨大黏膜下肌瘤，宮腔內節育器為吉妮環
圖3 術中及術后大體標本