術后病理回報:盆腔腫物、腹壁腫物、腹壁潰瘍組織: 放線菌病伴周圍組織纖維化、玻璃樣變(見圖4)。CD68(組 織細胞+)、CD163(組織細胞+)、CD1a(-)、ALK(-)。(全子 宮)子宮平滑肌瘤伴出血、梗死,瘤體大小 15cm×14cm× 3.2cm,子宮肌壁間另見平滑肌瘤1枚,直徑1cm。組織基因 測序結果提示衣氏放線菌陽性(見表1)。 患者經病理及基因檢測結果確診后給予氟康唑150mg 頓服以及繼續莫西沙星片400mg,1次/d,共7d抗真菌感染 治療。患者術后恢復好,腹部切口愈合良好,于術后第19 天出院(術后腹部切口恢復情況見圖5)。目前患者規律門 診復診過程中。

圖4 放線菌菌落(HE染色×100) 中性粒細胞、淋巴細胞和漿細胞背景中可見少量放線菌菌落(紅色 箭頭處),部分區組織可見肉芽組織形成

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放線菌病是由寄生在與外界相通的自然腔道內的機 會致病菌——放線菌感染所致的一種罕見的感染性疾病, 整體年發病率為1/30萬到1/10萬[2] 。放線菌病在女性中以 盆腹腔放線菌病和生殖道放線菌病為主[3] 。女性盆腹腔放 線菌病和生殖道放線菌病與宮內節育器有密切關系且放 線菌的發病率與宮內節育器放置年限呈正相關[4] 。生殖道 放線菌病與宮內節育器類型有關,放置含銅宮內節育器放 線菌陽性率明顯低于放置不含銅者,比如塑料節育器[4-6] 。 但本例患者放置含銅宮內節育器——吉妮環長達20年可 能成為盆腔放線菌病發病的高危因素。 因盆腔放線菌病發病率極低且無特異臨床癥狀導致 臨床醫生對該疾病認識不足,放線菌病可稱為“最易被誤 診的疾病”,對于放線菌病爭取做到早發現、早診斷、針對 性治療。回顧此病例和復習相關文獻,盆腔放線菌病的常 見癥狀包括下腹部或盆腔疼痛,陰道異常出血或排液,不 明原因出現腹部腫物,疲勞、體重減輕,發熱、阻塞性腸道 和尿路病[7] ,特別對于長期放置宮內節育器的女性出現上 述癥狀時應考慮盆腔放線菌病的可能。目前,無血液性指 標可以診斷放線菌感染,90%以上患者表現為紅細胞沉降 率增加,70%患者合并貧血[8-9] 。目前,放線菌病診斷的金 標準為分泌物鏡檢尋找“硫磺顆粒”或者分離培養出放線 菌菌落,但其檢出率和陽性率均較低,一般50%左右[10-11] 。 其中病理檢查找到放線菌菌落和宮頸涂片檢出放線菌均 有助于診斷放線菌病;超聲檢查對于判斷腫物大小、血流 信號及竇道走行有意義;CT可以識別腫塊壁的特征,也可 判斷周圍淋巴結腫大情況;MRI檢查則可較好顯示腫塊及 腫塊與周圍組織及器官的關系,目前,開展較廣泛的超聲 和CT引導下腫物穿刺活檢術或引流術可以幫助提高盆腔 腫物的術前診斷率,但本例患者行超聲引導下穿刺并未明 確得出結論,最終在手術后通過病理學和基因檢查明確診 斷,可見影像學檢查對放線菌病的診斷只能起到輔助作 用,最終疾病的診斷要回歸到臨床表現和診斷金標準中, 避免誤診、漏診發生。 盆腔放線菌病初始階段形成實性腫物,主要引起慢性 肉芽腫反應或化膿性感染,呈侵襲性生長和竇道形成為放 線菌病的主要特征[12-13] 。回顧本例盆腔放線菌病,患者盆 腔巨大實性腫物,且呈消瘦、貧血狀態,由于對其認識不足 在診療初期被考慮為盆腔惡性腫瘤,并在多次組織活檢中 尋找異形增生的惡性腫瘤細胞支持診斷,但通過手術常規 病理和基因檢測結果否定了盆腔惡性腫瘤的可能,使患者 得到規范治療。因此,在盆腔放線菌病的診斷中要注意與 具有相似臨床癥狀的疾病相鑒別,比如晚期卵巢和子宮來 源的盆腔惡性腫瘤和結核性腹膜炎,避免誤診誤治。結核 病作為由結核桿菌感染引起的一種慢性肉芽腫性疾病,常 因合并盆腹腔內粘連腫物、發生滲出性改變或竇道形成時 與盆腔放線菌病相混淆,但結核性腹膜炎多發生于原發不 孕的年輕女性,常有肺結核病史,且伴發月經稀少或閉經 等月經改變癥狀,最終可以依靠病理檢查或者滲出物培養 確診。盆腔惡性腫瘤常合并盆腹腔巨大實性腫物,產生壓 迫癥狀和惡病質體征難以與盆腔放線菌病鑒別,但晚期盆 腔惡性腫瘤患者通常腫瘤標志物異常升高、伴淋巴結和遠 處轉移,較易發現腫瘤細胞,最為重要的是對抗生素治療 無效,兩者通過組織活檢病理檢查即可鑒別[14] 。 放線菌病屬于感染性疾病,按治療原則應首選抗生素 治療。本例患者在術前經過持續應用廣譜抗生素抗感染 治療,盡管取得了一定療效,但效果欠佳,通過手術切除病 灶和術后更換敏感抗生素最小程度的減少了手術創傷和 縮短治療時間。越來越多的文獻報道,如在術前準確診 斷,單獨的藥物治療通常可治愈包括廣泛侵襲性疾病在內 的放線菌病[15] 。如通過冰凍病理在術中得以正確診斷,則 可通過最小程度的手術切除和術后應用抗生素治愈[16] 。 因此,通常建議手術切除感染或壞死組織以減少菌負荷并 增強抗生素的作用。關于抗生素應用,2017年國家抗微生 物治療指南建議靜滴氨芐西林2g,每8h 1次,連用4~6周 或青霉素1000~2000萬U/d,每6h 1次,連用4~6周,隨后 口服青霉素 V 鉀 2~4g/d 連用 3~6 周[17] 。除此之外,既然 宮內節育器與生殖道及盆腔放線菌病的關系已肯定,要重 視長時間放置宮內節育器患者的查體,適時取出宮內節育 器。 本文通過1例盆腔放線菌病,復習了近年來關于放線 菌病的相關文獻,對于診治過程有如下體會:(1)臨床醫生 應該提高對放線菌病的認識,在臨床診治中擴展臨床思 維,避免誤診、漏診的發生。(2)對于長時間放置宮內節育 器的女性,如不明原因出現盆腹腔實性腫物或者皮膚破潰 伴膿性滲出時要提高警惕。(3)嚴格掌握手術指征,避免盲 類型 GGG+ G中文名 核粒梭形桿菌 嗜麥芽糖蜜螺旋體 衣氏放線菌 索氏蜜螺旋體 置信度 高 高 高 高 特異序列數 192 60 58 46 表1 術后標本行基因測序檢查結果 a.術后第7天;b.術后第15天 圖5 術后腹部切口恢復情況 ·789· 中國實用婦科與產科雜志 2020年8月 第36卷 第8期 目擴大手術范圍,根據患者病情選擇針對性、有效的治療 方案。最終本例患者經過充分的術前評估、有效的手術聯 合抗生素治療取得了良好的治療效果。
參考文獻略。