臨床資料
患者，男，21歲，因“無明顯誘因出現左小腿下段間歇性疼痛4年余”入院。患者于4年前長時間站立后出現左小腿下段疼痛，當時未行治療，后癥狀逐漸加重，就診于當地醫院，行X線、MRI等檢查，當時考慮病變較小，建議定期復查。2018年2月26日患者在劇烈運動后疼痛加重就診我院。入院查體：左小腿遠端前內側壓痛陽性，未觸及腫塊，局部皮膚無紅腫、發熱、破潰等異常，肢體遠端足趾顏色紅潤、毛細血管反應良好，足背動脈可捫及。雙下肢皮膚淺感覺未見明顯異常，肌力V級。輔助檢查：左下肢X線檢查示左側脛骨下段內側皮質內旁病變，考慮纖維性—骨病變（圖1a）；下肢CT檢查示左側脛骨下端呈不規則形磨玻璃密度影，邊緣骨質硬化，懷疑纖維類良性腫瘤，良性纖維組織細胞瘤（圖1b）。MRI（四肢關節）檢查示左側脛骨下段內側骨皮質下病變，考慮纖維類良性腫瘤，良性纖維組織細胞瘤骨化性纖維瘤（圖1c，1d）。入院后完善各項檢查，排除手術相關禁忌后，于2018年3月1日在椎管內麻醉下行左脛骨遠端病損切除術、右側髂骨取骨植骨術、鋼板內固定術。術后病理結果示骨皮質內見多量成熟的脂肪細胞，大小不一，無明顯異型性，間質內血管增生、充血，符合骨內脂肪瘤（圖1e）。術后1個月復查X線片示左脛骨下端病變刮除內固定術后，內固定在位（圖1f）。患者內固定裝置取出手術未在本院進行，術前術后相關X線片無法提供。術后18個月復查，患者日常活動正常，無任何限制，無疼痛、腫脹癥狀。X線片示左側脛骨遠端病變區部分骨質缺損，相應處可見多發植骨影，未發現腫瘤局部復發（圖1g）。
麻醉成功后，患者取仰臥位，于左大腿根部扎氣囊止血帶，碘伏常規消毒左下肢及右側髂部，鋪無菌巾單，抬高左下肢，止血帶充氣，壓力40kPa。手術貼膜封閉左下肢及右側髂部，于左小腿遠端做縱弧形切口長約10cm，C形臂X線透視定位病灶位置，電鉆開孔后窄骨刀擴大截骨，大小約6．0cm×3．0cm，見病變骨組織硬化，刮勺徹底刮除病變組織，刮除標本送病檢，再次C形臂X線透視見病灶刮除徹底，后電凝燒灼瘤壁，碘伏浸泡10min后高速磨鉆磨除硬化瘤壁，用蒸餾水浸泡處理殘腔。更換無菌手套及手術衣，取右側髂骨，依次切開皮膚、皮下組織，骨膜下剝離，切取髂骨內板及松質骨，備用；沖洗術野，徹底止血，放置橡皮引流管1根，清點手術器械紗布如數無誤，逐層縫合關閉切口，敷料包扎。于左側脛骨外側放置1枚鎖定板（江蘇－創生），再次透視見鋼板位置良好，遂植骨后逐一進行螺釘固定，再次透視見植骨位置良好、鋼板位置滿意，螺釘未進入關節腔。大量生理鹽水沖洗傷口，于肌層下放置橡膠引流管，逐層關閉切口。術中麻醉滿意，手術順利。
討論
骨內脂肪瘤（IOL）是一種臨床上很少見且發病機制不明確的良性骨腫瘤。該病發病隱匿，臨床癥狀、體征不典型，容易誤診，往往在體檢時發現。既往骨脂肪瘤的相關文獻較少，以個案報道居多。筆者通過回顧本例脛骨骨內脂肪瘤患者的臨床資料，并結合國內外相關文獻，分析其病因學機制、臨床特點、影像學特征、治療方法選擇及預后，以提高人們對該病的認識。（1）臨床特點。骨內脂肪瘤可發生年齡范圍廣，但以中年人（30～60歲）居多，青少年及老年人相對少見，無男女性別傾向。骨內脂肪瘤約占所有骨腫瘤的0．1％。它最常累及長管狀骨的干骺端，尤其是股骨、脛骨、腓骨、跟骨，也偶見于骨盆、椎骨、骶骨、顱骨、下頜骨、上頜骨、肋骨等部位。本病既可單發也可多發，但以單發多見。骨內脂肪瘤發病隱匿，病程較長，一般無明顯的臨床癥狀，少數患者可有鈍痛，伴或不伴有病變部位的腫脹，很少伴有病理性骨折。薛文等回顧分析19例骨脂肪瘤患者，年齡24～76歲，其中40～50歲居多；病灶分布主要有跟骨7例，股骨5例，肱骨、橈骨各2例，脛骨、腓骨、跖骨各1例；出現臨床癥狀（疼痛、腫脹）的15例，無癥狀因體檢時發現3例，另1例為骨囊腫刮除術后。本例患者在長時間訓練后出現疼痛癥狀。
（2）影像學表現。骨內脂肪瘤X線主要表現為溶骨性破壞，呈圓形或者卵圓形的低密度影，透亮區邊界清楚，周圍常伴有硬化邊界，并可見殘留的骨小梁，少見皮質的膨脹，無骨膜反應，無“軟骨帽”征。X線征象不典型，很難與其他疾病相鑒別，因此需要CT和MRI來進行鑒別。CT表現為局部密度與正常脂肪相同的的透亮病變，邊界清楚，骨小梁吸收，但較少累及骨皮質，無骨膜反應。病灶周圍骨質反應性增生形成不規則的骨性間隔，其內可見結節狀鈣化影（可能與脂肪等組織壞死后鈣質沉著有關）。骨內脂肪瘤的CT值與皮下脂肪的CT相同，大多在－100～－50Hu（本例患者的CT值為－71Hu），可以根據CT值初步診斷是否為脂肪性病變。MRI在骨內脂肪瘤的定性診斷中具有獨特的優勢。骨內脂肪瘤無論在T1WI還是在T2WI上都呈高信號，在抑脂序列中病灶的信號強度明顯降低，與皮下脂肪信號相同。在MRI檢查還可以顯示腫瘤內的壞死及囊性變在T2加權序列中呈高信號，而病灶內的鈣化在T2加權序列中呈低信號，增強序列不強化。以往認為病理是診斷骨脂肪瘤的金標準，目前國際上認為在一般情況下跟骨脂肪瘤可通過影像學診斷，不必強求通過病理診斷。
（3）臨床分型。骨內脂肪瘤是Milgram根據病理學及影像學分為3型：Ⅰ期為骨組織被破壞，有活力的脂肪細胞代替，病灶表現為透亮影；Ⅱ期由于部分脂肪壞死鈣化，表現為病灶內的點狀鈣化影，周圍被有生命活力的脂肪細胞，邊緣可有硬化邊；Ⅲ期為脂肪細胞壞死、鈣化伴有囊性變，且被骨化現象包圍，在放射學上形成密度增高的不透亮區。
（4）鑒別診斷。骨內脂肪瘤的組織學或影像學表現與許多疾病相似，如成軟骨細胞瘤、布羅迪膿腫、骨纖維異常增殖癥、骨樣骨瘤、成骨細胞瘤、骨囊腫、骨梗死、骨巨細胞瘤等。組織學檢查可區分骨內脂脂瘤和骨纖維異常增生，因為后者是一種無脂肪的纖維－骨梭形細胞病變，骨纖維異常增生好發于兒童或者青少年。布羅迪膿腫活檢的特點主要是炎癥和骨壞死。骨巨細胞瘤好發于長骨干骺端，多成皂泡樣結構，骨巨細胞瘤的CT值較高，接近于肌肉的CT值。而且，骨巨細胞瘤和骨囊腫在MRI上呈長T1長T2信號。此外，成軟骨細胞瘤、成骨細胞瘤和骨樣骨瘤可通過影像學表現與骨內脂肪瘤鑒別。
（5）治療。骨脂肪瘤的治療有兩種觀點：保守治療與手術治療。一部分學者認為，對于無癥狀的或癥狀較輕不影響日常生活的骨內脂肪瘤患者，建議采取保守治療，定期復查。因為骨內脂肪瘤是一種良性腫瘤，極少發生惡變。另有一部分學者認為骨內脂肪瘤會有病理性骨折、感染及惡變傾向等并發癥，主張積極采取手術治療，手術方式主要選擇病灶刮除術＋自體或異體骨移植術＋內固定術。手術治療的適應證包括：病變部位長期疼痛，影響生活質量者；發生病理性骨折者；腫瘤生長過快，有惡變傾向者。骨脂肪瘤預后良好，手術切除后極少復發。本例患者左下肢間歇性疼痛4年余，加重2周，入院行左脛骨遠端病損切除術、右側髂骨取骨植骨術、鋼板內固定術，術后恢復順利，1年后取出內固定鋼板，現術后2年余，患者左下肢無明顯疼痛不適，活動不受限，復查提示無腫瘤復發。
綜上所述，骨內脂肪瘤是一種很少見的良性骨腫瘤，臨床癥狀不明顯，往往容易被忽視。過去認為病理學檢查是診斷骨內脂肪瘤的金標準，但是，目前許多國家認為一般情況下通過CT和MRI檢查足以作出診斷，無須活檢。針對治療，無癥狀的骨內脂肪瘤可選擇保守治療，有手術適應證者采用病灶刮除術、自體或異體骨移植及鋼板內固定治療，預后良好，復發率及惡變率極低。本文結合經治的1例脛骨遠端骨內脂肪瘤，并結合國內外相關文獻，重點對其病因學、臨床特點、影像學表現、鑒別診斷及治療方法選擇進行分析，以提高人們對該病的認識。
來源：中國骨傷2021年10月第34卷第10期