霉菌性脊柱炎(aspergillus spondylodiscitis,AS)是一種臨床罕見的脊柱感染性疾病。AS多見于免疫缺陷的病人,通常繼發于肺部、胃腸道或腦部霉菌感染,經直接播散或血源性傳播而引起,罕見發生于免疫功能正常的人。由于該病發生率較低,對其臨床表現及影像特征認識不足,臨床工作中誤診率較高。本文通過對1例AS病人的臨床和影像表現、病理資料的回顧分析,并結合相關文獻來了解AS的影像特點,以利于鑒別診斷。
1.臨床資料
病人女,38歲,主訴背部疼痛6個月,加重伴雙下肢麻木3個月,逐漸出現自足至腹部麻木癥狀,活動后加重,休息后好轉,無夜間疼痛,無會陰部麻木,無大小便功能障礙,未行任何診治。近半月出現盜汗。自發病以來,精神食欲可,體質量減輕,大小便正常。專科檢查:胸4~胸7棘突及棘突旁壓痛,胸椎活動受限。關鍵感覺點輕觸覺:平劍突(胸7)以下感覺麻木。
實驗室檢查:白細胞:10.8×103[正常值(4~10)×103],中性粒細胞占比:75.5%(正常值40%~75%),血小板計數:462(正常值125~350),血沉:43mm(正常值0~20mm),C-反應蛋白:54.4mg/L(正常值<10mg/L),空腹血糖:8.3mmol/L(正常值3.9~6.1mmol/L),糖化血紅蛋白:7.2%(正常值4.0%~6.3%),肝腎功能和腫瘤標志物均未見異常。
2.影像表現
胸椎CT顯示胸4~胸7椎體骨質密度不均勻性增高,其內可見斑點狀低密度影(圖1A),椎體形態尚可,椎間隙無狹窄,軟組織窗顯示病變椎體周圍可見軟組織密度影(圖1B)。MRI平掃顯示胸4~胸8椎體可見多發斑片狀異常信號影,T1WI上呈低信號,T2WI上呈稍高信號,抑脂序列呈高信號,相應水平椎管內硬膜外間隙可見軟組織信號影,包繞脊髓,致使其輕度受壓、向背側移位,相應水平椎管明顯狹窄,鄰近椎旁軟組織腫脹,縱徑約為100mm。增強檢查顯示病變椎體、椎管內硬膜外及椎旁軟組織腫塊呈明顯強化(圖2、3)。

圖1 胸椎CT平掃影像。A圖,多平面重組示胸4~胸7椎體密度增高(白箭),其內可見斑點狀低密度。B圖,軟組織窗示椎體周圍軟組織明顯增厚(白箭)。

圖2 全脊柱MRI影像。A圖,T1WI示胸4~胸8椎體多發低信號影,椎旁及椎管內病變呈條狀等信號影(白箭)。B圖,短時反轉恢復序列示胸4~胸8椎體多發高信號影,椎旁及椎管內病變呈高信號影(白箭)。C圖,T1WI增強示胸4~胸8椎體病變、椎旁以及椎管內病變明顯強化(白箭)。

圖3 脊柱橫斷面影像。T1WI增強示病變廣泛累及椎旁和椎管內硬膜外間隙,包繞脊髓(白箭)。
3.手術與病理
病人行胸椎經后路內固定術+經右側前方入路胸4~胸7椎體次全切椎管減壓術,術中顯示病變椎體骨質硬化明顯,椎體后側可見增生的瘢痕組織,切除脊髓前方瘢痕,顯露脊髓,硬膜波動正常。病理學檢查:HE染色可見肉芽腫樣結構及大量多核巨細胞(圖4A),PAS染色、六銨銀染色均可見霉菌團(圖4B、4C),抗酸染色陰性,病理診斷為霉菌感染。血清曲霉菌半乳甘露聚糖檢測(GM試驗)陽性:1.29μg/L(>0.85μg/L為陽性;<0.65μg/L為陰性;0.65~0.85μg/L時建議連續檢測觀察)。

圖4 病理圖。A圖,鏡下可見腫物由大量多核巨細胞構成的肉芽腫樣結構構成(白箭)(HE,×400)。B圖,鏡下可見肉芽腫樣結構包繞的霉菌團(白箭)(PAS,×400)。C圖,鏡下可見霉菌團(白箭)(六銨銀,×400)。
4.討論
AS是臨床罕見的真菌感染性疾病,在健康人群中罕見,絕大多數病人為免疫力缺乏或患有慢性疾病(艾滋病、器官移植、接受化療或免疫抑制治療)。Nicolle等分析了44例發生于免疫功能正常的AS病人,平均年齡48.85歲,男性多于女性,84%病人存在一定的誘發因素,包括肺部曲霉菌病、結核">肺結核、椎間盤切除術、糖尿病、慢性阻塞性肺疾病和霉菌性心內膜炎等。本病例的實驗室檢查提示空腹血糖和糖化血紅蛋白均超過正常范圍,提示其存在糖尿病。
對于AS病灶,兒童通常由肺部病灶直接播散而來,成人多為肺部、胃腸道或腦部病灶經血源性傳播而來。AS臨床表現缺乏特異性,包括腰背痛、下肢無力和體質量減輕,如有硬膜外膿腫或肉芽腫形成,可出現脊髓神經受壓的癥狀,甚至會出現截癱。本病例以腰背痛和雙下肢麻木為主要臨床表現,其臨床特點與文獻報道一致。病人的白細胞和C-反應蛋白可以在正常范圍內,對于AS的診斷價值不大。本病例的白細胞計數和C-反應蛋白均升高、血沉增加,提示感染性疾病的可能性大。
有研究表明血漿(1→3)-β-D-葡聚糖(BDG)和血清GM試驗對于霉菌性脊柱炎的診斷有意義。本病例在手術病理證實為霉菌感染后進行了GM試驗,結果為陽性。后經抗霉菌治療后GM試驗結果逐漸好轉,并于出院前轉變為陰性。但是AS的診斷仍依賴穿刺或者手術病理檢查。經過手術和/或抗真菌治療后,病人一般預后良好。
AS影像表現與病人的免疫狀態以及病程時期有關。CT檢查顯示,病變早期椎體表面骨質吸收。進行期椎體出現蜂窩狀或泡沫狀骨質破壞區伴有邊緣骨質硬化,隨著病情進展,低密度區更為明顯,椎間盤也可受累。病情好轉時椎體骨質硬化明顯,可致椎體增厚增寬,亦可見骨刺形成,有時可形成椎體壓縮變形及椎旁膿腫。
MRI檢查顯示病變早期局限于椎體終板,隨著病情進展,可累及整個椎體及其附件,形成椎旁及硬膜外肉芽腫或膿腫,T1WI上呈低信號,T2WI上呈等信號或稍高信號,抑脂序列呈高信號,增強檢查呈明顯強化。病程早期椎間盤不受累、椎間隙正常,晚期椎間盤可受累塌陷、椎間隙狹窄。Williams等研究認為T2WI上椎間盤信號不高、椎間隙存在是AS與化膿性脊柱炎的重要鑒別點。
需要與本病鑒別的脊柱病變主要包括:
①脊柱結核,以腰椎發病最多,胸腰段次之,可有低熱、食欲差和乏力等全身中毒癥狀,常有肺結核病史,CT表現為椎體斑片狀或蟲蝕樣骨質破壞,并可見死骨形成,骨質硬化不明顯,椎旁膿腫和腰大肌膿腫形成,椎間盤破壞致椎間隙變窄,椎體前部壓縮變扁,易造成脊柱畸形,較少累及附件,椎旁膿腫內可見條狀、片狀及砂粒樣鈣化。
②化膿性脊柱炎,起病急,出現劇烈的胸腰背部疼痛,伴有體溫升高,病程相對較短;急性期椎體發生溶骨性破壞,破壞區內可見死骨形成,椎旁軟組織腫脹、邊界模糊,呈實性強化(以肉芽組織增生為主),椎間盤破壞快而明顯,致使椎間隙變窄;慢性期,椎旁韌帶增厚骨化,形成骨橋,骨質增生明顯,累及的椎體數目一般較少,椎旁膿腫范圍小,常不超過2個椎體高度。
③布氏桿菌性脊柱炎,牧區常見,臨床表現為腰背部和腰骶部疼痛、活動受限,以多椎體、跳躍性發病為特征,影像表現為椎體鄰近面骨質破壞合并骨質增生、硬化,相鄰椎間隙變窄,未見椎旁及腰大肌膿腫。
④脊柱成骨性轉移瘤,前列腺癌、乳腺癌和鼻咽癌等是常見的成骨性轉移腫瘤,CT表現為斑點狀或塊狀骨質硬化,常為多發,椎體廣泛轉移時,則整個椎體均勻性骨質硬化,可累及硬膜外間隙,但是形成椎旁軟組織腫塊者少見,椎弓根及附件常受累,椎間盤不受累。
⑤脊柱淋巴瘤,以非霍奇金淋巴瘤為主,多表現為單椎體或連續椎體侵犯,以溶骨性骨質破壞為主(單純蟲蝕型、浸潤型或合并骨質硬化),伴周圍軟組織腫塊形成,軟組織腫塊位于硬膜外且包繞病變椎體生長,椎間隙正常,增強檢查腫瘤呈輕至中度強化。