2.討論
2.1血泡樣動脈瘤的定義及診斷
血泡樣動脈瘤是指大部分位于頸內動脈床突上段無分叉部位的前壁或上壁，體積微小、基底較寬、呈半球狀或尖錐狀凸起的動脈瘤；其瘤壁比較脆弱且無明顯的瘤頸，約占顱內動脈瘤的0.3%～1%。通常情況下，血泡樣動脈瘤限于頸內動脈。然而，也有研究發現，這種類型的動脈瘤可見于Willis環周圍的任何部位，特別是大腦中動脈、前交通動脈和椎-基底動脈。
血泡樣動脈瘤的病理基礎為假性動脈瘤而非真性動脈瘤，病因可能與動脈夾層、血流動力學及動脈粥樣硬化有關。血泡樣動脈瘤是位于頸內動脈背側、無分叉部位的微小、寬基底及瘤壁脆弱的動脈瘤。1969年首先由Sundt和Murphey報道。現代神經外科時代由Nakagawa等進一步描述，認為與頸內動脈分支無關的囊性動脈瘤極其罕見。
雖然以往的文獻對血泡樣動脈瘤已有定義，但Peschillo等對血泡樣動脈瘤的定義重新歸納如下：（1）動脈瘤小于3mm，24h內的蛛網膜下腔出血；（2）位于無分叉部，Willis環的近端；（3）短期內可增大；（4）動脈瘤壁脆弱，術中及術后出血率高；（5）形態上呈圓錐形或寬頸，并具有夾層或非囊狀動脈瘤的外觀；（6）最初的血管造影常被漏診。
目前血泡樣動脈瘤的影像學診斷標準尚無定論，馬廉亭認為診斷“血泡樣動脈瘤”的金標準只有兩條：一為手術切除動脈瘤后病理檢查證實為瘤壁菲薄的假性動脈瘤；二為直視手術中裸眼或顯微鏡下通過菲薄的瘤壁可看清瘤腔內流動的血液渦流。
國內方亦斌等提出了6條診斷標準，（1）動脈瘤位于ICA床突上段向前方突出；（2）無分支；（3）最初動脈瘤較小（最大直徑＜10mm）；（4）與SAH出血部位相符合的動脈瘤；（5）2周內復查血管影像（CTA、MRA、DSA）發現動脈瘤快速生長；（6）動脈瘤或載瘤動脈有不規則的壁。在具備1～4條診斷標準的前提下，符合5條或6條的任意一條即可診斷為血泡樣動脈瘤；其中第5條和第6條是明確診斷的重要依據。由于血泡樣動脈瘤在影像學上無診斷的金標準，僅憑影像學表現常難與呈囊狀的真性動脈瘤加以鑒別。
這也是本例患者首次介入治療時選擇單純彈簧圈栓塞治療的原因之一，幸運的是術后沒有放松警惕，而要求患者早期復查。因此，對于血泡樣動脈瘤的診斷標準應適當放寬，以便做出正確的治療選擇，避免出現災難性后果；對位于頸內動脈非分支部位的動脈瘤，寧可考慮是血泡樣動脈瘤。對血泡樣動脈瘤通常描述為漿果樣外觀，手術中裸眼或顯微鏡下通過菲薄的瘤壁可看清瘤腔內流動的血液渦流。也有文獻報道，術中見動脈瘤僅被一層白色的纖維蛋白膜外膜和血腫覆蓋。這與本例患者的術中所見有相似之處。對于血泡樣動脈瘤的術中所見，隨著發病時間的不同，特別是介入栓塞后一段時間的患者，其可能并非典型的漿果樣外觀。
2.2血管內治療與手術治療
頸內動脈床突上段血泡樣動脈瘤無論是采用介入或手術治療，治療的難度均很大、風險高，是對神經外科醫生的挑戰。這種復雜性病變常需要多次治療，并且再次出血的發生率極高。手術治療和血管內治療孰優孰劣，目前尚無定論。Peschllo等對334例血泡樣動脈瘤患者（手術治療114例、血管內治療199例、聯合治療19例）的薈萃分析顯示，治療的效果與Hunt-Hess分級和Fisher分級有明確的關系。
對于Hunt-Hess分級≤3的患者，血管內治療組及手術組的預后良好率分別為84.9%和70.0%；而對于Hunt-Hess分級≥4的患者，血管內治療組與手術組的預后良好率分別為40.7%和59.1%。如果對患者Hunt-Hess分級不進行分組處理，總體的預后良好率及預后不良率：血管內治療組分別為78.9%和21.1%，手術組分別為67.4%和32.6%。對于Fisher分級≤2的患者，血管內治療組及手術組的預后良好率分別為88.8%和77.1%；Fisher分級≥3的患者，血管內治療組及手術組的預后良好率分別為61.1%和61.4%。
術中血管內治療組及手術組并發癥的發生率分別為10.5%和24.1%；血管內治療組最常見的并發癥是血栓事件（33.3%）及血管痙攣（19%），手術組最常見的并發癥是動脈瘤破裂出血（81.5%）。血管內治療組與手術組的術后并發癥發生率分別為21.1%和35.7%。薈萃分析結果表明，血管內治療的致殘率及死亡率似乎更低。Shah等納入36篇文獻對256例261次治療的血泡樣動脈瘤患者（手術治療133例、血管內治療119例及聯合治療4例）的薈萃分析顯示，手術治療的即刻動脈瘤閉塞治愈率比血管內治療高（88.9%vs63.9%），近期隨訪手術治療也優于血管內治療（88.4%vs75.9%）；而血管內治療的并發癥率比手術治療稍低（26.2%vs27.8%），故尚無法確定哪種治療方案具有絕對優勢；作者指出，血泡樣動脈瘤較為少見，治療具有挑戰性，預后差。
開顱手術可能得到較好的術后即刻和長期的閉塞率，但血管內介入治療更為安全，并且也可能帶來較好的治療效果。治療方法選擇需結合患者的意向、動脈瘤特點和不良預后的風險效益比。
2.3血管內治療
血泡樣動脈瘤的血管內治療常采用單純彈簧圈栓塞、單支架輔助彈簧圈栓塞、多支架輔助彈簧圈填塞、覆膜支架和血流導向裝置（FD）等。目前，血管內治療的要點在于對載瘤動脈的重建，而不是單純的瘤內栓塞。一些栓塞技術及材料的改進，如動脈瘤栓塞時的“鉚釘”技術的應用，結合金屬覆蓋率較高的支架，有利于載瘤動脈內膜的修復，降低了術后復發率。覆膜支架理論上在保持病變動脈通暢的情況下隔離了動脈瘤，從而達到治愈的目的；已經有很多成功的病例報道。
但覆膜支架的順應性較差，輸送支架過程中牽拉容易損傷血管壁引起術中出血；另外血泡樣動脈瘤的載瘤動脈血管條件復雜，支架釋放后貼壁不良易產生內瘺。同時血泡樣動脈瘤多毗鄰眼動脈、后交通動脈及脈絡膜前動脈等分支動脈；如果定位不準確，會引起支架段血管側支的閉塞；也有可能引發明顯的炎癥反應導致內膜增生并致血管狹窄。因此，在血泡樣動脈瘤治療過程中，選擇覆膜支架治療需慎重考慮。FD治療血泡樣動脈瘤具有較高的有效性。
閆亞洲等經篩查最終納入14篇文獻（均為病例回顧性分析研究），共115例患者（120個血泡樣動脈瘤），采用單個或重疊FD治療。結果顯示：完全閉塞率為69%，復發率為13%，再出血率為8%；手術相關并發癥發生率和病死率分別為29%和11%，長期預后良好率為86%。亞組分析顯示，與重疊FD支架治療血泡樣動脈瘤相比，單FD支架治療的預后更好（P=0.02）；但兩者治愈率和手術相關并發癥發生率的差異無統計學意義（均P＞0.05）。作者指出FD治療血泡樣動脈瘤是安全、有效的，單FD支架治療的預后比重疊FD支架更好；高金屬覆蓋率的FD需要更加強調抗血小板治療，但過度的抗血小板治療可能增加出血的風險。
2.4手術治療
雖然血管內治療血泡樣動脈瘤，特別是FD的應用展示了良好的發展前景，但仍需要大量的病例觀察進一步證實。目前在經濟欠發達地區FD的應用還受到限制，手術治療仍然是重要的選擇。手術治療常采用開顱平行載瘤動脈直接夾閉動脈瘤，載瘤動脈縫合、動脈瘤孤立術、顱內外血管吻合后動脈瘤夾閉或孤立術及包裹加固動脈瘤夾閉術。
Szmuda等對297例患者（手術117例、血管內治療180例）的薈萃分析顯示，單純夾閉術的死亡率為12.5%，致殘率18.5%，術中出血率58.3%，術后出血率12.9%；包裹夾閉術的死亡率為10.4%，致殘率15.0%，術中出血率3.7%，術后出血率6.9%。血泡樣動脈瘤直接夾閉常需要犧牲部分載瘤動脈，對于動脈瘤體較小、載瘤動脈條件較好、無明顯動脈粥樣硬化的血泡樣動脈瘤，直接夾閉動脈瘤，重塑載瘤動脈的可能性是存在的。載瘤動脈縫合及搭橋后動脈瘤孤立術的操作難度相對較大，手術時間長，可作為備選治療方式。
血泡樣動脈瘤包裹聯合夾閉術的操作相對簡單、快捷，不會造成載瘤動脈的狹窄，目前被認為是一種有效的治療方式。包裹材料的選擇目前尚無統一標準，常常是依據術者的習慣和理解。由于有包裹聯合夾閉術后出現動脈瘤增大及再出血的報道，是否與包裹材料的選擇有關并無定論。常用的包裹材料有人工硬腦膜補片、肌肉片及自體筋膜等，剪裁的寬度應盡量超出動脈瘤頸而不影響分支血管，長度應適度，方便操作；過長部分可在夾閉成功后適當修剪。夾閉過程中應及時調整動脈瘤夾釋放的位置，避免夾閉不全或夾閉過度導致的瘤頸殘留及載瘤動脈狹窄。
豐育功等曾報道2例采用自體硬腦膜包裹血泡樣動脈瘤并取得成功的患者。本研究選擇腦膜建是考慮其具有較好的柔順性，0.3～0.7mm的厚度有利于包裹后充分及均勻的貼敷在血管及動脈瘤頸壁，同時其粗糙面與病變區域的接觸，加之動脈瘤頸部位用Teflon棉絮加固，可加速動脈瘤頸周圍的粘連，可能對預防血泡樣動脈瘤的復發有效果。本例患者術后隨訪復查DSA顯示，載瘤動脈形態穩定，動脈瘤無復發。
本研究將對其繼續隨訪，觀察長期的治療效果。對于血泡樣動脈瘤的治療，無論是介入及手術治療均面臨極大的挑戰；血泡樣動脈瘤的特點決定了術中極易發生動脈瘤的破裂。因此，術前充分的評估及準備尤為重要，包括與患者家屬的充分溝通。正確的診斷及側支循環代償情況的評估是介入及手術成功的關鍵。對于一些非典型的頸內動脈床突上段非分叉部位的小而無動脈瘤頸的動脈瘤，也應警惕血泡樣動脈瘤的可能。DSA檢查的3D和動態影像對于明確診斷及了解前交通動脈的側支循環非常必要；術中的神經電生理監測可為術者提供有意義的信息。
依據這些信息，一旦術中動脈瘤發生破裂，可以決定臨時阻斷載瘤動脈的時間或是否進行顱內外血管吻合。為了盡快控制出血，本例患者在開顱術前常規顯露同側頸動脈，以備臨時阻斷用。通過3DDSA充分評估動脈瘤的指向非常必要，瘤頂指向外側方的動脈瘤在分離頸動脈池的早期容易破裂；瘤頂指向上方的動脈瘤常與額葉粘連，在牽拉額葉時極易破裂，因此常需要在軟膜下解剖分離、顯露動脈瘤頸并安全地控制頸內動脈。瘤頂指向內側的動脈瘤雖然早期不易破裂，但術者的視野受限，常需要應用開窗動脈瘤夾進行動脈瘤的夾閉。另外尚需要對術中有可能用于搭橋的橈動脈應用超聲及Allen試驗進行評估，顯微吻合器械及可能用到的包裹材料都應在開顱前準備齊全。
盡管手術及介入均可面臨術中動脈瘤破裂的風險，但由于充分的術前準備及術中精細操作，開顱手術對術中動脈瘤破裂局面的控制較介入相對容易掌控。血泡樣動脈瘤的介入治療常需要在雙抗及肝素化條件下進行；因此如術中發生動脈瘤破裂常會帶來災難性的后果。充分的術前評估及準備，選擇合適的治療策略及材料，術中輕柔操作，同樣也非常重要。
一旦術中出現動脈瘤破裂，患者常首先出生命體征的改變；此時需要迅速中和肝素，在無球囊導引導管的情況下可壓迫同側頸總動脈及必要的降血壓處理。如果是微導管突破動脈瘤，應該保持微導管現有的位置，避免回撤，快速彈簧圈填塞于載瘤動脈外之后，緩慢回撤微導管瘤內填充，填塞的彈簧圈常為啞鈴型；最后將半釋放的支架完全釋放覆蓋動脈瘤。
由于目前的微導管及彈簧圈比較柔軟，另外操作醫生對血泡樣動脈瘤的高度重視和謹慎，術中微導管及彈簧圈刺破動脈瘤的情況極少出現；而血泡樣動脈瘤的破裂常出現在操作的其他環節，包括血管造影階段及支架釋放階段。因此，必要的球囊止血及覆膜支架補救方法，應該在術前充分考慮。介入術中血泡樣動脈瘤破裂的開顱手術補救，包括直視下開顱手術夾閉及必要時的搭橋手術，但時間上往往不允許。因此，復合手術室內完成血泡樣動脈瘤的處置，對于提高治療的安全性可能具有較好的前景。
本研究通過對本例血泡樣動脈瘤患者的診治過程總結分析及結合文獻復習，得出以下幾點經驗。（1）血泡樣動脈瘤的診斷應適度放寬；（2）在血管內治療與手術治療均獲技術成功的同等條件下，術后血管內治療患者的恢復要優于手術治療；（3）手術治療對術中出血等危機的處置具有優勢，術中出血死亡的可能性極小；（4）對于血泡樣動脈瘤的治療選擇，應采用醫生最熟悉的技術，同時兼顧患者的意愿及經濟狀況；（5）無論采用何種血管內治療方法，術后均需要盡早復查；（6）開顱動脈瘤包裹加固后夾閉操作簡單、費用低，是治療血泡樣動脈瘤的一種有效方法；（7）血流導向裝置可能具有良好的應用前景，特別是對未破裂血泡樣動脈瘤的治療。
總之，頸內動脈床突上段血泡樣動脈瘤是一種特殊類型的復雜動脈瘤，術前應綜合考慮患者的年齡、Hunt-Hess分級、動脈瘤的指向及經濟狀況等因素制定治療方案；了解血泡樣動脈瘤的演變過程，充分的術前準備是手術成功的關鍵。
來源：王智,尹萍,江元龍,叢宸,高雪婷,王炳昊,徐勇剛.頸內動脈血泡樣動脈瘤的診治1例報告并文獻復習[J].臨床神經外科雜志,2020,17(05):505-510.